Carta al Editor
Artritis reumatoide y leucemia de linfocitos grandes granulares T. A propósito de un caso
Rheumatoid arthritis and T cell large granular lymphocyte leukaemia: A case report
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Se caracteriza por ser un desorden heterogéneo inusual con expansión clonal de linfocitos T maduros. Aunque su causa es desconocida, se han implicado estímulos antigénicos responsables de inducir la activación de linfocitos grandes granulares CD8+ efectores a través de diferentes vías de señalización. Se ha asociado a un amplio espectro de signos y síntomas que pueden ser la primera o única manifestación de la enfermedad, incluyendo un período asintomático, esplenomegalia, citopenias, infecciones recurrentes bacterianas, síntomas B, hepatomegalia, adenopatías, neuropatía, y/o hipertensión pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Además, existe una asociación establecida entre LLGG y enfermedades autoinmunes, formando parte de una entidad conocida como pseudo-Felty<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Presentamos el caso de una mujer que desarrolló una LLGG, 30 años después de ser diagnosticada de artritis reumatoide (AR) seronegativa.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 62 años diagnosticada hacía 30 años de AR seronegativa. Refería tratamiento con prednisona 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y ranitidina 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg. La exploración mostró palidez de piel y mucosas, deformidades de las articulaciones metacarpofalángicas e interfalángicas, así como esplenomegalia. Las analíticas fueron normales con excepción de leucocitos 1,82<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">9</span>/l, neutrófilos 0,877<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">9</span>/l, anemia de origen ferropénico, plaquetas 139<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">9</span>/l, complemento C3 70,9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl, complemento C4 5,1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl y anticuerpos antinucleares positivos con patrón homogéneo, por lo que se inició tratamiento con ferroterapia oral, metotrexato semanal y se aumentó la dosis de prednisona. Dado los datos clínicos evolutivos (en especial la AR y neutropenia), así como la presencia de esplenomegalia, se planteó la posibilidad que pudiera tratarse de un síndrome de Felty (SF), motivo por el que se realizó una tomografía computarizada, en la que destacaba una esplenomegalia y un estudio de médula ósea mostrando un infiltrado intersticial y nodular de linfocitos T que expresaban CD3, CD8, TCRbF1 y CD57, sugestivo de infiltración por LLGG. Cuatro meses después del inicio del tratamiento con metotrexato, la paciente desarrolló un absceso de pared abdominal, por lo que precisó tratamiento antibiótico y drenaje quirúrgico.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La LLGG es una entidad clínica poco frecuente, caracterizada por presentar un curso clínico indolente y no progresivo, con un inicio de los síntomas en la sexta década de la vida, que afecta por igual a ambos sexos. Constituye un 2-5% de todas las neoplasias de células T/NK, con 400 casos descritos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. De acuerdo con los criterios establecidos para LLGG, que requieren la presencia de una expansión clonal de linfocitos grandes granulares (LGG) en sangre periférica ><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">9</span>/l y/o médula ósea, un estudio de inmunofenotipo característico (CD3+/CD8+/CD57+ y/o CD16+), así como reordenamiento clonal del gen TCR<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, la consideración que pudiese tratarse de una LLGG nos parecía interesante, siendo las características descritas compatibles. En vista de los antecedentes, descartamos otras entidades como el SF, complicación sistémica de la AR, caracterizado por la triada de AR, neutropenia persistente y esplenomegalia, presentando una fuerte asociación con el haplotipo HLA-DR4 (cerca del 95% de los pacientes), si bien, algunos autores han sugerido que el SF y la LLGG asociada a AR son expresiones de una misma entidad caracterizada por la proliferación de LGG<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>. También debe distinguirse de infecciones, neoplasias hematológicas, tumores sólidos y enfermedades autoinmunes. Consideramos que es interesante resaltar la asociación entre la LLGG y algunas enfermedades autoinmunes, entre las que se incluyen AR, síndrome de Sjögren, polimiositis, polimialgia reumática, vasculitis, endocrinopatía, enfermedad celíaca y síndrome de poliendocrinopatía autoinmune-candidiasis mucocutánea-distrofia ectodérmica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, entre otras, dando lugar a una entidad conocida como pseudo-Felty<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el diagnóstico de LLGG asociada a AR requiere un alto grado de sospecha, siendo necesario asociar antecedentes personales, criterios analíticos y radiológicos, así como confirmar un inmunofenotipo característico en la sangre periférica y/o la médula ósea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. La descripción detallada de nuevos casos podría contribuir a un mejor conocimiento de esta entidad, siendo importante resaltar la importancia de un diagnóstico y una intervención terapéutica precoces.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:6 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Clinical features of large granular lymphocyte leukemia" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "T. Lamy" 1 => "T.P. 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| 2024 Septiembre | 409 | 22 | 431 |
| 2024 Agosto | 376 | 32 | 408 |
| 2024 Julio | 370 | 26 | 396 |
| 2024 Junio | 317 | 23 | 340 |
| 2024 Mayo | 390 | 25 | 415 |
| 2024 Abril | 341 | 32 | 373 |
| 2024 Marzo | 403 | 49 | 452 |
| 2024 Febrero | 347 | 30 | 377 |
| 2024 Enero | 301 | 28 | 329 |
| 2023 Diciembre | 240 | 16 | 256 |
| 2023 Noviembre | 268 | 32 | 300 |
| 2023 Octubre | 337 | 35 | 372 |
| 2023 Septiembre | 314 | 35 | 349 |
| 2023 Agosto | 321 | 18 | 339 |
| 2023 Julio | 373 | 23 | 396 |
| 2023 Junio | 329 | 26 | 355 |
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| 2023 Abril | 232 | 15 | 247 |
| 2023 Marzo | 401 | 31 | 432 |
| 2023 Febrero | 374 | 24 | 398 |
| 2023 Enero | 273 | 19 | 292 |
| 2022 Diciembre | 218 | 35 | 253 |
| 2022 Noviembre | 417 | 30 | 447 |
| 2022 Octubre | 307 | 31 | 338 |
| 2022 Septiembre | 327 | 48 | 375 |
| 2022 Agosto | 282 | 41 | 323 |
| 2022 Julio | 267 | 46 | 313 |
| 2022 Junio | 213 | 25 | 238 |
| 2022 Mayo | 209 | 37 | 246 |
| 2022 Abril | 256 | 31 | 287 |
| 2022 Marzo | 295 | 43 | 338 |
| 2022 Febrero | 224 | 27 | 251 |
| 2022 Enero | 230 | 44 | 274 |
| 2021 Diciembre | 156 | 33 | 189 |
| 2021 Noviembre | 230 | 44 | 274 |
| 2021 Octubre | 236 | 47 | 283 |
| 2021 Septiembre | 258 | 55 | 313 |
| 2021 Agosto | 217 | 42 | 259 |
| 2021 Julio | 260 | 35 | 295 |
| 2021 Junio | 249 | 32 | 281 |
| 2021 Mayo | 288 | 40 | 328 |
| 2021 Abril | 536 | 137 | 673 |
| 2021 Marzo | 356 | 31 | 387 |
| 2021 Febrero | 272 | 20 | 292 |
| 2021 Enero | 271 | 45 | 316 |
| 2020 Diciembre | 228 | 21 | 249 |
| 2020 Noviembre | 303 | 20 | 323 |
| 2020 Octubre | 241 | 17 | 258 |
| 2020 Septiembre | 245 | 15 | 260 |
| 2020 Agosto | 177 | 24 | 201 |
| 2020 Julio | 179 | 23 | 202 |
| 2020 Junio | 200 | 14 | 214 |
| 2020 Mayo | 207 | 29 | 236 |
| 2020 Abril | 179 | 24 | 203 |
| 2020 Marzo | 185 | 13 | 198 |
| 2020 Febrero | 213 | 36 | 249 |
| 2020 Enero | 200 | 21 | 221 |
| 2019 Diciembre | 182 | 16 | 198 |
| 2019 Noviembre | 160 | 26 | 186 |
| 2019 Octubre | 178 | 6 | 184 |
| 2019 Septiembre | 188 | 28 | 216 |
| 2019 Agosto | 145 | 25 | 170 |
| 2019 Julio | 154 | 14 | 168 |
| 2019 Junio | 151 | 29 | 180 |
| 2019 Mayo | 168 | 41 | 209 |
| 2019 Abril | 123 | 32 | 155 |
| 2019 Marzo | 100 | 28 | 128 |
| 2019 Febrero | 75 | 20 | 95 |
| 2019 Enero | 89 | 28 | 117 |
| 2018 Diciembre | 139 | 47 | 186 |
| 2018 Noviembre | 139 | 18 | 157 |
| 2018 Octubre | 155 | 13 | 168 |
| 2018 Septiembre | 78 | 6 | 84 |
| 2018 Agosto | 60 | 14 | 74 |
| 2018 Julio | 37 | 9 | 46 |
| 2018 Mayo | 10 | 0 | 10 |
| 2018 Abril | 81 | 10 | 91 |
| 2018 Marzo | 111 | 6 | 117 |
| 2018 Febrero | 54 | 4 | 58 |
| 2018 Enero | 82 | 6 | 88 |
| 2017 Diciembre | 60 | 10 | 70 |
| 2017 Noviembre | 48 | 6 | 54 |
| 2017 Octubre | 66 | 10 | 76 |
| 2017 Septiembre | 50 | 7 | 57 |
| 2017 Agosto | 46 | 6 | 52 |
| 2017 Julio | 51 | 9 | 60 |
| 2017 Junio | 51 | 8 | 59 |
| 2017 Mayo | 64 | 18 | 82 |
| 2017 Abril | 44 | 15 | 59 |
| 2017 Marzo | 38 | 12 | 50 |
| 2017 Febrero | 30 | 6 | 36 |
| 2017 Enero | 58 | 16 | 74 |
| 2016 Diciembre | 81 | 15 | 96 |
| 2016 Noviembre | 69 | 20 | 89 |
| 2016 Octubre | 97 | 22 | 119 |
| 2016 Septiembre | 95 | 19 | 114 |
| 2016 Agosto | 313 | 19 | 332 |
| 2016 Julio | 253 | 30 | 283 |
| 2016 Junio | 1 | 0 | 1 |
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