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como antecedente patol&#243;gico principal destaca&#58; discopat&#237;a degenerativa L5-S1&#44; intervenida mediante pr&#243;tesis total de disco y s&#237;ndrome facetario secundario&#46; Controlada en consultas externas de reumatolog&#237;a por lumbalgia mec&#225;nica secundaria a su discopat&#237;a&#46; En la anal&#237;tica general presentaba&#44; calcio 9&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;8&#44;5-10&#44;5&#41;&#44; f&#243;sforo 3&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;2&#44;5-4&#44;8&#41;&#44; fosfatasa alcalina 102 U&#47;l &#40;35-104&#41;&#44; PTH intacta 22<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;ml &#40;12-65&#41; y vitamina D &#40;25-0H&#41; 57&#44;50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml &#40;&#8805; 30&#41;&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En un control radiogr&#225;fico rutinario de la columna lumbar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; se observan numerosos focos peque&#241;os&#44; bien definidos&#44; homog&#233;neos&#44; circulares&#44; de mayor densidad &#243;sea&#44; en los cuerpos vertebrales&#44; a lo largo de todo el esqueleto axial&#44; por lo que se ampl&#237;a estudio con radiograf&#237;a de pelvis AP &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; y TAC de pelvis y cuerpo vertebral lumbar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0015">figs&#46; 3 y 4</a>&#41;&#44; que mostraban lesiones radiodensas redondeadas u ovales en la cabeza y el cuello femorales y en regiones pertrocant&#233;reas&#44; con presencia de peque&#241;as &#225;reas de densidad aumentada en la pelvis y en los cuerpos vertebrales que indicaban como primer diagn&#243;stico osteopoiquilia&#46; No se observaban componente de partes blandas&#44; ni &#225;reas de rotura de la cortical&#44; ni presencia de reacciones peri&#243;sticas de caracter&#237;sticas agresivas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para descartar otros procesos&#44; se realiz&#243; una biopsia &#243;sea de la cresta iliaca&#44; informada como tejido &#243;seo normal&#44; con trab&#233;culas grandes&#44; anchas y que conectaban entre s&#237;&#46; Las im&#225;genes radiol&#243;gicas altamente indicativas de osteopoiquilia y la normalidad de las exploraciones complementarias&#44; incluidas la biopsia &#243;sea&#44; permiten hacer el diagn&#243;stico de osteopoiquilia&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusi&#243;n</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La osteopoiquilia es una enfermedad &#243;sea rara<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; con una prevalencia de aproximadamente uno por cada 50&#46;000 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#44; consistente en una displasia &#243;sea con m&#250;ltiples focos radiodensos situados en el hueso trabecular<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Es m&#225;s frecuente en hombres y se han descrito casos familiares&#44; con herencia autos&#243;mica dominante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Se ha descrito una mutaci&#243;n gen&#233;tica en el gen LEMD3<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente&#44; es asintom&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Las localizaciones m&#225;s frecuentes son falanges&#44; carpo&#44; metacarpianos&#44; falanges del pie&#44; metatarsianos&#44; tarso&#44; pelvis&#44; f&#233;mur&#44; sacro&#44; h&#250;mero y tibia&#46; La afectaci&#243;n de las costillas&#44; las clav&#237;culas&#44; la columna y el cr&#225;neo es infrecuente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;8&#44;9</span></a>&#46; En ocasiones&#44; pueden asociarse lesiones cut&#225;neas papulosas de color blanco amarillento&#44; redondeadas u ovaladas&#44; localizadas en la regi&#243;n lumbar&#44; los gl&#250;teos&#44; los brazos y los muslos&#44; con cierta simetr&#237;a &#40;dermatofibrosis lenticular diseminada&#41;&#44; denomin&#225;ndose este cuadro s&#237;ndrome de Buschke-Ollendorf u osteodermatopoiquilosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El diagn&#243;stico es radiol&#243;gico&#44; ya que la imagen es muy indicativa&#44; caracterizada por focos de esclerosis&#44; rara vez mayores de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; sin afectaci&#243;n de la cortical &#243;sea&#46; La gammagraf&#237;a &#243;sea no muestra datos patol&#243;gicos&#44; lo que resulta muy &#250;til a la hora de hacer el diagn&#243;stico diferencial con otras lesiones osteocondensantes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;9</span></a>&#46; Histol&#243;gicamente&#44; se encuentra un aumento en el n&#250;mero y el grosor de las trab&#233;culas de la esponjosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;8</span></a>&#44; como en nuestro caso&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico diferencial debe realizarse con met&#225;stasis &#243;seas osteobl&#225;sticas&#44; mastocitosis&#44; esclerosis tuberosa&#44; osteopat&#237;a estriada&#44; melorreostosis&#44; osteopetrosis&#44; esclerosteosis&#44; enfermedad de Erdheim-Chester o la fluorosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;10</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas &#233;ticas del comit&#233; de experimentaci&#243;n humana responsable y de acuerdo con la Asociaci&#243;n M&#233;dica Mundial y la Declaraci&#243;n de Helsinki&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido informaci&#243;n suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 10. Núm. 2.
Páginas 127-129 (marzo - abril 2014)
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Reumatología clínica en imágenes
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Osteopoiquilia con afectación de la columna vertebral, una presentación atípica
Osteopoikilosis with involvement of the spine, an atypical presentation
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José Pérez Ruiz
Autor para correspondencia
99944@parcdesalutmar.cat

Autor para correspondencia.
, Tarek Carlos Salman Monte, Josep Blanch-Rubiò, Miguel Ángel Campillo Ibáñez, Jordi Carbonell i Abellò
Servicio de Reumatología, Hospital del Mar, Parc de Salut Mar, IMIM, Universitat Autónoma de Barcelona, Barcelona, España
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La osteopoiquilia, también denominada osteopoiquilosis, es una displasia osteosclerosa asintomática, de etiología inespecífica, descrita por primera vez por Albers-Shonberg en 19151. Presentamos el caso de una paciente de 49 años, afectada de osteopoiquilia en ambos fémures, pelvis y columna vertebral. En nuestro conocimiento, la localización de ésta en columna vertebral es excepcional2. El diagnóstico fue realizado de forma casual al revisarse la radiología de columna lumbar.

Caso clínico

Mujer de 49 años, como antecedente patológico principal destaca: discopatía degenerativa L5-S1, intervenida mediante prótesis total de disco y síndrome facetario secundario. Controlada en consultas externas de reumatología por lumbalgia mecánica secundaria a su discopatía. En la analítica general presentaba, calcio 9,8mg/dl (8,5-10,5), fósforo 3,2mg/dl (2,5-4,8), fosfatasa alcalina 102 U/l (35-104), PTH intacta 22pg/ml (12-65) y vitamina D (25-0H) 57,50ng/ml (≥ 30).

En un control radiográfico rutinario de la columna lumbar (fig. 1), se observan numerosos focos pequeños, bien definidos, homogéneos, circulares, de mayor densidad ósea, en los cuerpos vertebrales, a lo largo de todo el esqueleto axial, por lo que se amplía estudio con radiografía de pelvis AP (fig. 2) y TAC de pelvis y cuerpo vertebral lumbar (figs. 3 y 4), que mostraban lesiones radiodensas redondeadas u ovales en la cabeza y el cuello femorales y en regiones pertrocantéreas, con presencia de pequeñas áreas de densidad aumentada en la pelvis y en los cuerpos vertebrales que indicaban como primer diagnóstico osteopoiquilia. No se observaban componente de partes blandas, ni áreas de rotura de la cortical, ni presencia de reacciones periósticas de características agresivas.

Figura 1.

Radiografía de columna lumbar: numerosos focos pequeños, bien definidos, homogéneos, circulares, de radiodensidad aumentada en los cuerpos vertebrales.

(0.07MB).
Figura 2.

Radiografía de pelvis: lesiones radiodensas redondeadas u ovales en cabeza, cuello y región pertrocantérea de ambos fémures y en la pelvis.

(0.07MB).
Figura 3.

TAC de pelvis: pequeñas áreas hiperdensas en el sacro y en ambos huesos iliacos, por lo general<10mm y sin signos de malignidad.

(0.16MB).
Figura 4.

TAC columna lumbar: pequeñas áreas de densidad aumentad en cuerpos vertebrales.

(0.09MB).

Para descartar otros procesos, se realizó una biopsia ósea de la cresta iliaca, informada como tejido óseo normal, con trabéculas grandes, anchas y que conectaban entre sí. Las imágenes radiológicas altamente indicativas de osteopoiquilia y la normalidad de las exploraciones complementarias, incluidas la biopsia ósea, permiten hacer el diagnóstico de osteopoiquilia.

Discusión

La osteopoiquilia es una enfermedad ósea rara2, con una prevalencia de aproximadamente uno por cada 50.000 pacientes3,4, consistente en una displasia ósea con múltiples focos radiodensos situados en el hueso trabecular5,6. Es más frecuente en hombres y se han descrito casos familiares, con herencia autosómica dominante5,6. Se ha descrito una mutación genética en el gen LEMD34,7. Clínicamente, es asintomática8. Las localizaciones más frecuentes son falanges, carpo, metacarpianos, falanges del pie, metatarsianos, tarso, pelvis, fémur, sacro, húmero y tibia. La afectación de las costillas, las clavículas, la columna y el cráneo es infrecuente5,8,9. En ocasiones, pueden asociarse lesiones cutáneas papulosas de color blanco amarillento, redondeadas u ovaladas, localizadas en la región lumbar, los glúteos, los brazos y los muslos, con cierta simetría (dermatofibrosis lenticular diseminada), denominándose este cuadro síndrome de Buschke-Ollendorf u osteodermatopoiquilosis5. El diagnóstico es radiológico, ya que la imagen es muy indicativa, caracterizada por focos de esclerosis, rara vez mayores de 10mm, sin afectación de la cortical ósea. La gammagrafía ósea no muestra datos patológicos, lo que resulta muy útil a la hora de hacer el diagnóstico diferencial con otras lesiones osteocondensantes5,9. Histológicamente, se encuentra un aumento en el número y el grosor de las trabéculas de la esponjosa5,6,8, como en nuestro caso.

El diagnóstico diferencial debe realizarse con metástasis óseas osteoblásticas, mastocitosis, esclerosis tuberosa, osteopatía estriada, melorreostosis, osteopetrosis, esclerosteosis, enfermedad de Erdheim-Chester o la fluorosis7,10.

Responsabilidades éticasProtección de personas y animales

Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación humana responsable y de acuerdo con la Asociación Médica Mundial y la Declaración de Helsinki.

Confidencialidad de los datos

Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes y que todos los pacientes incluidos en el estudio han recibido información suficiente y han dado su consentimiento informado por escrito para participar en dicho estudio.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado

Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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